20 juni 2023

Contractuurpreventie en behandeling zijn een belangrijk punt van aandacht binnen de revalidatie, zo ook voor kinderen met een cerebrale parese (CP). In dit artikel gaan we in op het maken van de keuze voor behandeling middels gipsredressie dan wel botulinetoxine-injecties bij kinderen met CP die een contractuur van de triceps surae hebben ontwikkeld.

Auteurs
MW. I.M. (IRENE) LIGTHART
Medisch student, Leids Universitair Medisch Centrum, Leiden (gedeeld 1e auteur)

DR. M.H. (MARIAN) VAN BEERS-TAS
Arts in opleiding tot revalidatiearts, revalidatie, Basalt Revalidatie, Leiden (gedeeld 1e auteur)

DRS. P. (NELLEKE) HAGENS
Arts in opleiding tot revalidatiearts, revalidatie, Basalt Revalidatie, Leiden

DR. D. (DUCO) STEENBEEK
Revalidatiearts, revalidatiegeneeskunde, Maastricht Universitair Medisch Centrum, Maastricht

Klinisch scenario

Het betreft een 6-jarige jongen met cerebrale parese (CP), bilateraal spastisch, GMFCS III, op basis van een B-streptococcen meningitis op babyleeftijd. Bij een reguliere controleafspraak bleek er sprake te zijn van contracturen van de triceps surae beiderzijds, als gevolg van spasticiteit en groei, waarbij rekoefeningen onvoldoende bleken om progressie te voorkomen. Hij maakte gebruik van enkel-voet orthesen (EVO’s) die door de grote krachten op de reeds bestaande talonaviculaire subluxatie drukplekken gaven, ondanks een optimaal concept en eerder een goede pasvorm. Er volgde een discussie tussen de behandelend revalidatiearts en de arts in opleiding tot revalidatiearts over de behandeling hiervan. Binnen het centrum was de gebruikelijke behandeling hiervan door middel van gipsredressie. Echter vroeg de arts in opleiding zich af of botulinetoxinebehandeling (BTX-A) in combinatie met gipsredressie niet voor betere contractuurbehandeling kon zorgen. Tijdens een gesprek met ouders, waarin samen beslissen centraal stond, gaven zij aan op te zien tegen de prikken en de behandeling onder narcose, indien nodig. Toch wilden zij wel de beste behandeling voor hun kind. Daarom werd de richtlijn ‘Spastische cerebrale parese bij kinderen’ van de VRA geraadpleegd. Deze geeft geen uitsluitsel. BTX-A behandeling wordt zowel in de klinische praktijk in Nederland als in vrijwel alle onderzoeken toegepast in combinatie met gipsredressie en/of orthesen en/of oefentherapie. De richtlijn meldt dat het 1) ‘aannemelijk’ wordt geacht dat behandeling van de spiertonus van de kuitspieren met BTX-A even effectief is als behandeling met gipsredressie; en 2) BTX-A, BTX-A in combinatie met gipsredressie en alleen gipsredressie, een vergelijkbaar effect lijken te hebben op het vermogen van het lopen.1 Dit leidt tot verwarring. Ten behoeve van het advies aan ouders leidt de impasse tot de volgende klinische vraag.

Klinische vraag

In welke mate leiden de volgende behandelingen tot een reductie van een contractuur van de triceps surae bij kinderen met bilaterale spastische CP: BTX-A, gipsredressie of een combinatie van beide?

Zoekstrategie

We voerden de zoekstrategie uit in PubMed. De drie gebruikte zoektermen staan in tabel 1 beschreven. Voor verbinding tussen termen van hetzelfde begrip is ‘OR’ gebruikt. De drie componenten zijn vervolgens verbonden via ‘AND’.

We vonden 81 gerelateerde artikelen, waaruit er drie zijn geselecteerd op basis van de volgende criteria. Het artikel moest een vergelijking maken tussen verschillende behandelingen. Behandelingen die vergeleken konden worden waren: alleen gipsredressie, alleen BTX-A of de combinatie van gipsredressie en BTX-A. Hierin mochten vergelijkingen gemaakt worden tussen twee of drie opties, in alle denkbare combinaties. Daarnaast moest het gaan om een gerandomiseerde studie met inclusie van kinderen met bilaterale spastische CP én een contractuur van de triceps surae. Voorts werden de artikelen met de grootste studiepopulatie gekozen. De artikelen werden beoordeeld op validiteit, waarbij de vraag wordt beantwoord of in de onderzoeken het therapeutisch effect zuiver gemeten is binnen de context van het onderzoek. En tevens of de resultaten generaliseerbaar zijn. We maakten hiervoor gebruik van een Nederlandse checklist voor beoordeling van de kwaliteit van gerandomiseerde studies (RCT) te vinden via de website van Cochrane Nederland en gebaseerd op het boek inleiding in evidence-based medicine.2,3 Hierbij worden onder andere randomisatie, blindering, analyse van de resultaten en toepasbaarheid beoordeeld.

Kritische beoordeling van de artikelen en resultaten

Er werden drie artikelen geselecteerd. Zoals beschreven waren dit allen RCT’s die een vergelijking maakten tussen behandeling middels gipsredressie of BTX-A, dan wel de combinatie hiervan. Zie voor de resultaten in tabel 2.

Het eerste artikel door Ackman et al vergelijkt drie groepen patiënten.4 De eerste groep kreeg alleen BTX-A, de tweede gipsredressie en placebo-injecties en de laatste groep patiënten een combinatie van BTX-A en gipsredressie. De studie is valide wegens strikte randomisatie, blindering en duidelijke standaardisatie. Toch dienen de resultaten met zorg te worden geïnterpreteerd bij een lage power, waarbij het aantal patiënten die voorafgaand in de powercalculatie werd berekend niet werd gehaald. De powercalculatie was onder andere gebaseerd op het vinden van ten minste 5˚ verandering in de enkeldorsaalflexie met 90% kans. Hiervoor waren 25 kinderen per behandelgroep nodig, waarbij de auteurs uiteindelijk 12 tot 14 kinderen konden includeren per groep.

In het tweede artikel door Dursun et al wordt het effect tussen alleen BTX-A en de combinatie BTX-A en gipsredressie vergeleken.5 Er wordt een duidelijke beschrijving gegeven van de in- en exclusiecriteria, patiëntkarakteristieken, behandeling, uitkomstmaten, randomisatietechniek en analyse. Voor het bepalen van de kortetermijneffecten kan dit artikel goed worden gebruikt, aangezien de follow-up periode 12 weken betrof. Echter, voor de langetermijneffecten moeten ook hier de resultaten met de nodige voorzichtigheid worden opgevat. Daarnaast is een aandachtspunt bij de interpretatie van de resultaten dat de post hoc power voor verschillende uitkomstmaten 46,4 tot 83,8% betrof. Tot slot kon het zijn dat blindering werd opgeheven doordat degene die de analyses heeft verricht weliswaar geblindeerd was voor de behandeling, maar wel de kinderen op de polikliniek kon tegenkomen waarbij het gips werd gewisseld of verwijderd.

Het laatste artikel door Kay et al onderzocht het verschil tussen behandeling met alleen gipsredressie en met de combinatie BTX-A en gipsredressie.6 Dit artikel werd als valide beoordeeld op basis van duidelijke beschrijving van de in- en exclusiecriteria, randomisatie en standaardisatie van de behandeling, Daarnaast werd gecorrigeerd voor leeftijd, aantal uur fysiotherapie na stop van de behandeling met gipsredressie en therapietrouwheid ten aanzien van spalktherapie (dagspalken) in het natraject. De follow-up tijd is 12 maanden. Limitaties zijn een laag aantal patiënten (23) waarbij geen poweranalyse werd beschreven en een onduidelijke beschrijving van de uitkomstmaten.

De auteurs van het eerste en tweede artikel komen tot de conclusie dat de combinatie van gipsredressie én BTX-A-injecties effectief is in de behandeling van een contractuur van de triceps surae. Bij het eerste artikel is dit gebaseerd op een periode van 12 maanden en bij het tweede artikel op 12 weken. Bovendien concluderen deze twee studies dat BTX-A-injecties alléén onvoldoende effect geven in reductie van een contractuur.

In tegenstelling tot de resultaten van de eerste twee artikelen suggereert het derde artikel dat het toevoegen van BTX-A-injecties aan gipsredressie niet zinvol is en dat alleen gipsredressie voldoende is. Er wordt weliswaar in beide groepen na drie maanden een significante verbetering gezien in de passieve en dynamische enkeldorsaalflexie en een vermindering van spasticiteit. Echter in de groep met gipsredressie en BTX nam de enkeldorsaalflexie weer langzaam af vanaf drie maanden na behandeling. Deze afname werd niet gezien in de groep van kinderen die alleen gipsredressie kregen. Het verschil in enkeldorsaalflexie na 12 maanden kon niet significant worden aangetoond. Daarnaast nam spasticiteit in beide groepen de eerste drie maanden af, maar nam deze hierna alleen toe in de BTX-A groep (mogelijk inherent aan de werkingsduur van BTX-A), terwijl de spasticiteit niet omhoog ging in de groep die alleen gipsredressie kreeg. De spasticiteit was zelfs significant lager na 6, 9 en 12 maanden in de groep die alleen gipsredressie kreeg ten opzichte van de groep waarbij BTX-A werd toegevoegd. In andere uitkomstmaten, zoals range of motion van de enkel tijdens lopen, werden geen significante verschillen gezien. Overigens wordt de mening dat enkel gipsredressie voldoende zou zijn, wel gedeeld door de auteurs van het eerste artikel.

Besluitvorming

Alle drie de gevonden artikelen geven antwoord op de klinische vraag: In welke mate leiden de volgende behandelingen tot een reductie van een contractuur van de triceps surae bij kinderen met CP: BTX-A, gipsredressie of een combinatie van beide? De vervolgstap is de beoordeling van de toepasbaarheid van de gevonden resultaten op de casus. In ons geval gaat het hier om de 6-jarige jongen met CP, bilateraal spastisch, GMFCS III. Alle artikelen nemen deze leeftijd mee en behandelen kinderen met bilaterale CP met de juiste GMFCS classificatie. De artikelen zijn allen toepasbaar.

Bottomline

Op basis van de drie artikelen is er nog geen duidelijk besluit te nemen over de behandeling van een contractuur van de triceps surae bij kinderen met bilaterale spastische CP. Echter, er is consensus tussen de studies dat BTX-A alléén onvoldoende effect oplevert. De keuze wordt nu dus beperkt tot gipsredressie óf een combinatie van gipsredressie en BTX-A. In overleg met ouders werd besloten om te starten met uitsluitend gipsredressie en afhankelijk van het langetermijneffect te besluiten tot de combinatie. Er werd met gipsredressie een goed resultaat bereikt, namelijk een doelmatige vermindering van de contracturen van de triceps surae beiderzijds en normalisatie van het looppatroon met EVO’s zonder klachten. Monitoring van recidief tijdens de groei werd afgesproken.

Referenties

  1. Richtlijn spastische cerebrale parese bij kinderen; VRA 2006 (ge-updatet 2015); https://richtlijnendatabase.nl/richtlijn/spastische_cerebrale_parese_bij_kinderen/spastische_cerebrale_parese_-_startpagina.html.
  2. Kwaliteitschecklist therapie en preventie (interventie); https://netherlands.cochrane.org/beoordelingsformulieren-en-andere-downloads.
  3. Scholten RJPM, Offringa M, Assendelft WJJ (red.). Inleiding in Evidence-Based Medicine. Klinisch handelen gebaseerd op bewijsmateriaal. Vijfde herziene druk. Houten: Bohn, Stafleu, Van Loghum, 2018.
  4. Ackman JD, Russman BS, et al. Comparing botulinum toxin A with casting for treatment of dynamic equinus in children with cerebral palsy; DMCN 2005;47(9);620-27.
  5. Dursun N, Gokbel T, Akarsu M, Dursun E. Randomized Controlled Trial on Effectiveness of Intermittent serial casting on spastic equinus foot in children with cerebral palsy after botulinum toxin-A treatment; Am J Phys Med Rehabil 2017;96(4);221-25.
  6. Kay RM, Rethlefsen SA, et al. Botulinum toxin as an adjunct to serial casting treatment in children with cerebral palsy; J. Bone Jt. Surg 2004;86(11);2377-84.

Gerelateerde artikelen NTR

Duchenne spierdystrofie: toekomstperspectieven

Proefschrift-artikel Dit proefschrift onderzoekt de uitdagingen voor mensen met Duchenne spierdystrofie tijdens hun levensloop. Het beschrijft aangrijpingspunten voor verbetering van…

Expertisecentra in de (revalidatie)zorg – nu en in de toekomst

Dit artikel beschrijft de complexiteit en het belang van expertisecentra in het huidige zorglandschap, in de context van netwerkzorg en…

Waar is de revalidatiegeneeskunde in het publieke debat?

Opinie-artikel De revalidatie erkent als geen andere medische discipline dat de context waarin we leven ons functioneren beïnvloedt. Tegelijkertijd wordt…

Zorg op maat voor kinderen met CP

Nederlands CP register: betere zorg met gestructureerde dataverzameling Cerebrale parese (CP) manifesteert zich, afhankelijk van de aard en ernst van…

Gerelateerde artikelen Revalidatie Magazine

Een jaar op de Mytylschool maakte van Désiree een sterker mens

In de verhalenserie ‘Zo veel jaren later…’ gaat Revalidatie Magazine op zoek naar mensen die tientallen jaren geleden hebben gerevalideerd….

Ook baby Igmar heeft baat bij intensieve revalidatie

Baby’s kunnen bij (of tijdens) de geboorte een hersen- en of zenuwbeschadiging oplopen. Eén van de gevolgen hiervan kan zijn…

Sam Raven zit in een Kinderadviesraad: ‘Laten we naar elkaar luisteren!’

De vrolijke en spraakzame Sam Raven (19) wil dat andere kinderen en jongeren het zo fijn mogelijk hebben tijdens het…

‘Meer aandacht voor emoties’

Ouders en jongeren missen voldoende aandacht voor psychosociale aspecten in de kinderrevalidatie. Daarom werken ze samen met zorgverleners en wetenschappers…